Silotoraks ve Sarkoidoz: Olgu Sunumu/Chylothorax and Sarcoidosis: Case Report

Headnote

ÖZET

Solda plevral sivi saptanmasi üzerine bir merkezde arastirilan 72 yasindaki kadin hasta, 3 aydir öksürük ve nefes darligindan yakiniyordu. Yapilmis olan tetkiklerinde, PA akciger grafisinde solda 4. kot kavsine kadar yükselen dansite artimi mevcuttu. Toraks BT'de; solda plevral sivi ile birlikte paratrakeal ve paraaortik 1-2 cm çaplarinda lenfadenopati izleniyordu. Hastaya ponksiyon yapildiginda silöz vasifta sivi aspire edildi. Sivida; kolesterol 96 mg/dl, trigliserid 1750 mg/dl, LDH 253 IU/l, glukoz 80 mg/ dl ve albümin 3.2 gr/dl olarak bulundu. Sivi; makrofaj, lenfosit ve mezotel hücreleri içeriyordu. ARB bakisi negatifti. Hastada travma öyküsü yoktu. Ancak yakinmalarinin baslangicinda siddetli öksürügünün oldugunu ifade ediyordu. Hastaya tüp torakostomi ile talk plöredez uygulandi. 15 gün sonra etyolojiye yönelik mediastinoskopi yapildi. Patoloji sonucu nekroz içermeyen granülomatöz lenfadenit olarak bildirildi. Tüberkülin cilt testi negatif idi. Bu bulgularla öncelikle silotoraks ile komplike sarkoidoz tanisi düsünüldü. Yattigi süre içinde sivida progresyon izlenmediginden hasta takibe alindi. 8. ay sonu kontrolünde de sivida progresyon izlenmedi. Silotoraks ile komplike sarkoidoz olgusunun nadir görülmesi nedeniyle sunuldu.

Tur Toraks Der 2011; 12: 117-9)

Anahtar sözcükler: Sarkoidoz, silotoraks

Gelis Tarihi: 06.02.2008 Kabul Tarihi: 22.01.2009

ABSTRACT

A 72 year old female, who was previously investigated in another medical centre, presented with left sided pleural effusion, cough and dyspnea of three months duration. On chest roentgenogram, a left sided pleural opacity up to the level of the fourth rib was noted. On chest computerized tomography (CT), paratracheal and paraaortic lymph nodes ranging between 1-2 cm and left sided pleural effusion were determined. We performed thoracentesis. The appearance of pleural fluid was chylous. Cholesterol was 96 mg/dl, triglyceride 1750 mg/dl, LDH 253 IU/l, glucose 80 mg/dl, and albumin 3.2 gr/dl in the pleural fluid. Pleural fluid ARB was negative. There was no history of trauma, but she was complaining of severe cough at the time of initial presentation. Talc pleuredesis was performed after tube thoracostomy. Mediastinoscopy was performed 15 days after the pleuredesis to determine the diagnosis. Pathology revealed granulomatous lymphadenitis without necrosis. Tuberculin skin test was negative. We evaluated the case as sarcoidosis complicated with chylothorax. The patient was discharged for follow up. There was no progression at the end of the eighth month. The case has been presented because sarcoidosis complicated with chylothorax has been rarely reported in the literature. (Tur Toraks Der 2011; 12: 117-9)

Key words: Sarcoidosis, chylothorax

Received: 06.02.2008 Accepted: 22.01.2009

GIRIS

Plevral boslukta sili toplanmasi; %15-20 cerrahi travma, %15-25 cerrahi disi travma, %30-50 oraninda ise travma disi nedenlere baglidir. Travma disi nedenlerin basinda, lenfoma ve diger malign hastaliklar gelmektedir. Daha az siklikla da, lenfanjioleyomiyomatozis, filariazis, sari tirnak sendromu silotoraksa neden olmaktadir. Granülomatöz hastaliklardan tüberküloz ve daha nadiren de sarkoidoz silotoraksa yol açmaktadir [1].

OLGU

72 yasinda kadin hasta, 3 aydir öksürük ve nefes darligindan yakiniyordu. Özgeçmisinde özellik yoktu. Bir üniversite hastanesinde solda plevral sivi toplanmasi nedeniyle biyopsi önerilmisti. Fizik muayenede, solunum sesleri sol kaidede azalmis ve baska patolojik bulgu yoktu. Hastanin tüm tetkikleri yapilmisti. PA akciger grafisinde (Sekil 1), solda 4. ön kot kavsine kadar yükselen dansite artimi mevcuttu. Toraks bilgisayarli tomografisinde (TBT) (Sekil 2); solda plevral sivi ile birlikte paratrakeal ve paraaortik 1-2 cm çaplarinda lenfadenopati (LAP) izleniyordu.Batin manyetik rezonans (MR) görüntülemede; karacigerde basit kist disinda patoloji yoktu. Ekokardiyografi, mamografi, kolonoskopi, rektoskopi incelemeleri normaldi. Klinigimize gelmeden önce yapilmis olan torasentezde alinan sivi sitolojisi benign olarak raporlanmisti. Rutin hemogram ve kan biyokimya degerleri normaldi. Tüm tetkikleri yapilmis olan hastaya torasentez yapildi. Silöz vasifta sivi aspire edildi. Sivida; kolesterol 96 mg/dl, trigliserid 1750 mg/ dl, LDH 253 IU/l, glukoz 80 mg/dl ve albümin 3.2 gr/dl olarak bulundu. Sivi; makrofaj, lenfosit ve mezotel hücreleri içeriyordu. ARB bakisi negatifti. Hastada travma öyküsü yoktu. Ancak yakinmalarinin baslangicinda siddetli öksürügünün oldugunu ifade ediyordu. Bu yakinmasina bagli da silotoraks olabilecegini düsünmekle birlikte, etyolojiyi aydinlatmak için mediastinoskopi planlandi. Bu arada kapali sualti drenaji ile birlikte 9. gün talk plöredez uygulandi. 15 gün sonra yapilan mediastinoskopide alinan biyopsi sonucu nekroz içermeyen granülomatöz lenfadenit olarak bildirildi. Granülomatöz hastaliklar yönünden arastirilmasi öneriliyordu. Tüberkülin cilt testi negatif idi. Bronkoskopide endobronsiyal lezyon izlenmedi. Brons aspirasyon sivisinda ARB negatif, sitoloji benign idi. Bronkoalveoler lavajda hücre oranlari; 'Alveoler makrofaj %86, Lenfosit %9, Nötrofil %5' idi. Göz muayenesi normal idi. 24 saatlik idrarda kalsiyum normal degerlerde bulundu. Brons aspirasyon ve plevral sivi kültürlerinde ARB üremedi. Hastaya lenfanjiogram yapilamamasi nedeniyle lenf gangliyonlarinin duktusta basisi gösterilemedi. Hastanin öksürük nöbetlerinin de silotoraksa neden olabilecegi olasilik dahilinde oldugundan olguda öncelikle silotoraks ile komplike sarkoidoz tanisi düsünüldü. Yattigi süre içinde sivida progresyon izlenmediginden hasta takibe alindi. 8. ay sonu kontrolünde de sivida progresyon izlenmedi (Sekil 3).

TARTISMA

Granülomatöz hastaliklardan tüberküloz ve daha nadiren de sarkoidozun silotoraks ile birlikteligi, literatürde nadir olarak yer almaktadir [2-4]. Her iki hastalikta da, neden olarak büyümüs mediastinal lenf nodlarinin duktus torasikusa basisi ve erozyonu ile fibrozisin olusturdugu obstrüksiyonun silotoraksa yol açtigi ileri sürülmüstür. Tüberküloz ile birlikte silotoraks olgularinda; balgamda, sivida ve dokularda ARB'in veya kazeifikasyon nekrozunun gösterilmesi tanisal olmaktadir. ARB'in gösterilememesi, kazeifikasyon nekrozunun olmamasi ve PPD negatifligi ile de daha çok sarkoidoz düsünülmektedir. Bizim olgumuzda da ARB gösterilemedi. Mediastinoskopide yapilan lenf nodu biyopsisinde nonnekrotizan granülom yapilari görüldü. PPD negatif idi. Bu bulgularla olgu öncelikle silotoraks ile komplike sarkoidoz olarak degerlendirildi. Plöredez disinda tedavi uygulanmadi ve sivi kontrolü saglandi. 8 aylik takiplerde sivi tekrarlamadi.

Sarkoidozda plevral efüzyon %5'den az görülür [5]. Soskel ve Sharma'nin yaptigi derlemede plevral efüzyonlu 37 sarkoidoz olgusunun 6'sinda (%16.2) silotoraks izlenmistir [2].

Silotoraks saptandiktan sonra sarkoidoz tanisi alan olgular oldugu gibi, sarkoidoz tanisindan 1 ve 2 yil sonra silotoraks saptanan olgular da vardir [2,5-8]. Bu olgulardan birinde lenfanjiogram ile duktus torasikusa basi gösterilmis ancak sizinti gösterilememistir [5]. Bir olguda da torakoskopi yapilmasina ragmen sizinti ve yeri saptanamamistir [8]. Sarkoidozlu olgularda silotoraks gelismesinin tedavi endikasyonu olup olmadigi literatürde açikça belirtilmemesine ragmen az sayida bildirilen olgularda, sadece oral steroid veya steroid ile birlikte talk plöredez uygulanmis ve kontrol saglanmistir.

Silotoraks olgularinda, %25'e kadar neden saptanamamakta ve idiyopatik olarak degerlendirilmektedir [5]. Bu nedenle mediastinal LAP ile birlikte silotoraks olgularinda lenfoma ve tüberküloz gibi nedenler dislandiktan sonra sarkoidoz da tanida düsünülmelidir.

Olgumuzda, lenfanjiogram veya torakoskopi yapilamadi. Bu nedenle duktus torasikusa basi veya erozyon yapan bir odak gösterilemedi. Literatürde silotoraks ile komplike sarkoidoz olgularinin olmasinin yani sira, siddetli öksürük, kusma gibi nedenlerin de silotoraksa neden olabilecegi düsünüldügünden, olgumuz sarkoidoz ile birlikte silotoraks olgusu olarak degerlendirildi. Nadir bir birliktelik olmasi nedeniyle sunuldu.

References

KAYNAKLAR

1. Tabak L. Silotoraks psödosilotoraks. In:Gözü O, Köktürk O; eds. Plevra hastaliklari. Toraks Kitaplari. 1. Basim. Istanbul: Turgut Yayincilik ve Ticaret A.S. 2003;285-94.

2. Soskel NT, Sharma OP. Pleural involvement in sarcoidosis. Curr Opin Pulm Med 2000;6:455-68. [CrossRef]

3. Anton PA, Rubio J, Casan P, Franquet T. Chylothorax due to Mycobacterium tuberculosis. Thorax 1995;50:1019. [CrossRef]

4. Büyüksirin M, Konya A, Polat G, ve ark. Mycobacterium tuberculosis'e bagli silotoraks olgusu. Toraks Dergisi 2006;7:216-7.

5. Jarman PR, Whyte MK, Sabroe I, Hughes JM. Sarcoidosis presenting with chylothorax. Thorax 1995;50:1324-5. [CrossRef]

6. Carlier ML, Roux JP, Perez T, Tonnel AB, Wallaert B. Chylothorax and sarcoidosis. Rev Mal Respir 1997;14:315-7.

7. Haitsch R, Frank W, Evers H, Pauli R. Chylothorax as a complication of sarcoidosis. Pneumologie 1996;50:912-4.

8. Parker JM, Torrington KG, Philips YY. Sarcoidosis complicated by chylothorax. South Med J 1994;87:860-2. [CrossRef]